Neuronopatia komórek ziarnistych móżdżku związana z leczeniem natalizumabem — opis przypadku
Afiliacje- Klinika Neurologii Uniwersytetu Medycznego w Białymstoku
- Studenckie Koło Naukowe przy Klinice Neurologii Uniwersytetu Medycznego w Białymstoku
dostęp otwarty
Streszczenie
Natalizumab, przeciwciało monoklonalne pr zeciwko a4-integrynie, wykorzystywane w terapii r zutowo-remisyjnej
postaci stwardnienia rozsianego (RR-MS), charakteryzuje się wysoką skutecznością terapeutyczną. Terapia niesie
ze sobą jednak r yzyko powikłań, takich jak reaktywacja zakażeń wir usami latentnymi, na pr zykład wirusem Johna
Cunninghama (JCV, John Cunningham virus). Zakażenie JCV może przebiegać pod różnymi postaciami klinicznymi,
z których najczęściej obserwuje się postępującą wieloogniskową leukoencefalopatię (PML, progressive multifocal
leukoencephalopathy). Znacznie rzadziej występujące postacie to encefalopatia, zapalenie opon mózgowo-rdzeniowych
i neuronopatia komórek ziar nistych móżdżku. W pracy pr zedstawiono chorą w wieku 50 lat z RR-MS i obecnością
przeciwciał przeciwko JCV (serostatus), u której w siódmym roku leczenia natalizumabem wystąpiła PML powikłana
zapalnym zespołem rekonstrukcji immunologicznej. Po opanowaniu ostrego procesu zapalnego i uzyskaniu stabilizacji
stanu klinicznego w ciągu kolejnych 6 lat obserwowano progresję objawów zespołu móżdżkowego z narastającym
zanikiem móżdżku w kontrolnych badaniach rezonansu magnetycznego. Obraz kliniczny i regularnie wykonywane
badania obrazowe sugerują rozpoznanie neuronopatii komórek ziarnistych móżdżku.
Streszczenie
Natalizumab, przeciwciało monoklonalne pr zeciwko a4-integrynie, wykorzystywane w terapii r zutowo-remisyjnej
postaci stwardnienia rozsianego (RR-MS), charakteryzuje się wysoką skutecznością terapeutyczną. Terapia niesie
ze sobą jednak r yzyko powikłań, takich jak reaktywacja zakażeń wir usami latentnymi, na pr zykład wirusem Johna
Cunninghama (JCV, John Cunningham virus). Zakażenie JCV może przebiegać pod różnymi postaciami klinicznymi,
z których najczęściej obserwuje się postępującą wieloogniskową leukoencefalopatię (PML, progressive multifocal
leukoencephalopathy). Znacznie rzadziej występujące postacie to encefalopatia, zapalenie opon mózgowo-rdzeniowych
i neuronopatia komórek ziar nistych móżdżku. W pracy pr zedstawiono chorą w wieku 50 lat z RR-MS i obecnością
przeciwciał przeciwko JCV (serostatus), u której w siódmym roku leczenia natalizumabem wystąpiła PML powikłana
zapalnym zespołem rekonstrukcji immunologicznej. Po opanowaniu ostrego procesu zapalnego i uzyskaniu stabilizacji
stanu klinicznego w ciągu kolejnych 6 lat obserwowano progresję objawów zespołu móżdżkowego z narastającym
zanikiem móżdżku w kontrolnych badaniach rezonansu magnetycznego. Obraz kliniczny i regularnie wykonywane
badania obrazowe sugerują rozpoznanie neuronopatii komórek ziarnistych móżdżku.
Słowa kluczowe
natalizumab; stwardnienie rozsiane; postępująca wieloogniskowa lekoencefalopatia; zapalny zespół rekonstrukcji immunologicznej; neuronopatia komórek ziarnistych móżdżku
Informacje o artykuleTytuł
Neuronopatia komórek ziarnistych móżdżku związana z leczeniem natalizumabem — opis przypadku
Czasopismo
Numer
Typ artykułu
Opis przypadku
Strony
49-54
Wyświetlenia strony
961
Wyświetlenia/pobrania artykułu
484
DOI
10.5603/PPN.2019.0011
Rekord bibliograficzny
Pol. Przegl. Neurol 2019;15(1):49-54.
Słowa kluczowe
natalizumab
stwardnienie rozsiane
postępująca wieloogniskowa lekoencefalopatia
zapalny zespół rekonstrukcji immunologicznej
neuronopatia komórek ziarnistych móżdżku
Autorzy
Natalia Makowska
Weronika Golec
Paulina Werel
Anna Mirończuk
Jan Kochanowicz
Alina Kułakowska
Referencje (25)- Steiner I, Berger JR. Update on progressive multifocal leukoencephalopathy. Curr Neurol Neurosci Rep. 2012; 12(6): 680–686.
- Alstadhaug KB, Myhr KM, Rinaldo CH. Progressive multifocal leukoencephalopathy. Tidsskr Nor Laegeforen. 2017; 137(23-24).
- Boothpur R, Brennan DC. Human polyoma viruses and disease with emphasis on clinical BK and JC. J Clin Virol. 2010; 47(4): 306–312.
- Koralnik IJ, Boden D, Mai VX, et al. JC virus DNA load in patients with and without progressive multifocal leukoencephalopathy. Neurology. 1999; 52(2): 253–260.
- Monaco MC, Jensen PN, Hou J, et al. Detection of JC virus DNA in human tonsil tissue: evidence for site of initial viral infection. J Virol. 1998; 72(12): 9918–9923.
- Weber F, Goldmann C, Krämer M, et al. Cellular and humoral immune response in progressive multifocal leukoencephalopathy. Ann Neurol. 2001; 49(5): 636–642.
- Mills EA, Mao-Draayer Y. Understanding progressive multifocal leukoencephalopathy risk in multiple sclerosis patients treated with immunomodulatory therapies: a bird's eye view. Front Immunol. 2018; 9: 138.
- Tysabri (natalizumab) benefits/risk update, September 2017, Biogen Information Materials.
- Tan CS, Koralnik I. Progressive multifocal leukoencephalopathy and other disorders caused by JC virus: clinical features and pathogenesis. Lancet Neurol. 2010; 9(4): 425–437.
- Gheuens S, Wüthrich C, Koralnik IJ. Progressive multifocal leukoencephalopathy: why gray and white matter. Annu Rev Pathol. 2013; 8: 189–215.
- Koralnik IJ, Wüthrich C, Dang X, et al. JC virus granule cell neuronopathy: a novel clinical syndrome distinct from progressive multifocal leukoencephalopathy. Ann Neurol. 2005; 57(4): 576–580.
- Du Pasquier RA, Corey S, Margolin DH, et al. Productive infection of cerebellar granule cell neurons by JC virus in an HIV+ individual. Neurology. 2003; 61(6): 775–782.
- Havrdova E, Galetta S, Hutchinson M, et al. Effect of natalizumab on clinical and radiological disease activity in multiple sclerosis: a retrospective analysis of the Natalizumab Safety and Efficacy in Relapsing-Remitting Multiple Sclerosis (AFFIRM) study. Lancet Neurol. 2009; 8(3): 254–260.
- O'Connor P, Goodman A, Kappos L, et al. Long-term safety and effectiveness of natalizumab redosing and treatment in the STRATA MS Study. Neurology. 2014; 83(1): 78–86.
- McGuigan C, Craner M, Guadagno J, et al. Stratification and monitoring of natalizumab-associated progressive multifocal leukoencephalopathy risk: recommendations from an expert group. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2016; 87(2): 117–125.
- Tysabri, INN-natalizumab — Europa EU. https://www.ema.europa.eu/documents/product-information/tysabri-epar-product-information_pl.pdf : 6-7 (31.03.2019).
- Vermersch P, Kappos L, Gold R, et al. Clinical outcomes of natalizumab-associated progressive multifocal leukoencephalopathy. Neurology. 2011; 76(20): 1697–1704.
- Kleinschmidt-DeMasters BK, Miravalle A, Schowinsky J, et al. Update on PML and PML-IRIS occurring in multiple sclerosis patients treated with natalizumab. J Neuropathol Exp Neurol. 2012; 71(7): 604–617.
- Wattjes MP, Wijburg MT, Vennegoor A, et al. Dutch-Belgian Natalizumab-associated PML study group. MRI characteristics of early PML-IRIS after natalizumab treatment in patients with MS. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2016; 87(8): 879–884.
- Schippling S, Kempf C, Büchele F, et al. JC virus granule cell neuronopathy and GCN-IRIS under natalizumab treatment. Ann Neurol. 2013; 74(4): 622–626.
- Agnihotri SP, Dang X, Carter JL, et al. JCV GCN in a natalizumab-treated MS patient is associated with mutations of the VP1 capsid gene. Neurology. 2014; 83(8): 727–732.
- Wijburg MT, Siepman D, van Eijk JJJ, et al. Concomitant granule cell neuronopathy in patients with natalizumab-associated PML. J Neurol. 2016; 263(4): 649–656.
- Dang X, Koralnik IJ. Gone over to the dark side: Natalizumab-associated JC virus infection of neurons in cerebellar gray matter. Ann Neurol. 2013; 74(4): 503–505.
- Dang X, Vidal JE, Oliveira AC, et al. JC virus granule cell neuronopathy is associated with VP1 C terminus mutants. J Gen Virol. 2012; 93(Pt 1): 175–183.
- Kamourieh S, Gananandan K, Raffel J, et al. Natalizumab granule cell neuronopathy: FDG-PET in diagnosis and immune reconstitution with G-CSF. Neurol Neuroimmunol Neuroinflamm. 2017; 4(5): e384.
