Neuronopatia komórek ziarnistych móżdżku związana z leczeniem natalizumabem — opis przypadku
Streszczenie
Natalizumab, przeciwciało monoklonalne pr zeciwko a4-integrynie, wykorzystywane w terapii r zutowo-remisyjnej
postaci stwardnienia rozsianego (RR-MS), charakteryzuje się wysoką skutecznością terapeutyczną. Terapia niesie
ze sobą jednak r yzyko powikłań, takich jak reaktywacja zakażeń wir usami latentnymi, na pr zykład wirusem Johna
Cunninghama (JCV, John Cunningham virus). Zakażenie JCV może przebiegać pod różnymi postaciami klinicznymi,
z których najczęściej obserwuje się postępującą wieloogniskową leukoencefalopatię (PML, progressive multifocal
leukoencephalopathy). Znacznie rzadziej występujące postacie to encefalopatia, zapalenie opon mózgowo-rdzeniowych
i neuronopatia komórek ziar nistych móżdżku. W pracy pr zedstawiono chorą w wieku 50 lat z RR-MS i obecnością
przeciwciał przeciwko JCV (serostatus), u której w siódmym roku leczenia natalizumabem wystąpiła PML powikłana
zapalnym zespołem rekonstrukcji immunologicznej. Po opanowaniu ostrego procesu zapalnego i uzyskaniu stabilizacji
stanu klinicznego w ciągu kolejnych 6 lat obserwowano progresję objawów zespołu móżdżkowego z narastającym
zanikiem móżdżku w kontrolnych badaniach rezonansu magnetycznego. Obraz kliniczny i regularnie wykonywane
badania obrazowe sugerują rozpoznanie neuronopatii komórek ziarnistych móżdżku.
Słowa kluczowe: natalizumabstwardnienie rozsianepostępująca wieloogniskowa lekoencefalopatiazapalny zespół rekonstrukcji immunologicznejneuronopatia komórek ziarnistych móżdżku
Referencje
- Steiner I, Berger JR. Update on progressive multifocal leukoencephalopathy. Curr Neurol Neurosci Rep. 2012; 12(6): 680–686.
- Alstadhaug KB, Myhr KM, Rinaldo CH. Progressive multifocal leukoencephalopathy. Tidsskr Nor Laegeforen. 2017; 137(23-24).
- Boothpur R, Brennan DC. Human polyoma viruses and disease with emphasis on clinical BK and JC. J Clin Virol. 2010; 47(4): 306–312.
- Koralnik IJ, Boden D, Mai VX, et al. JC virus DNA load in patients with and without progressive multifocal leukoencephalopathy. Neurology. 1999; 52(2): 253–260.
- Monaco MC, Jensen PN, Hou J, et al. Detection of JC virus DNA in human tonsil tissue: evidence for site of initial viral infection. J Virol. 1998; 72(12): 9918–9923.
- Weber F, Goldmann C, Krämer M, et al. Cellular and humoral immune response in progressive multifocal leukoencephalopathy. Ann Neurol. 2001; 49(5): 636–642.
- Mills EA, Mao-Draayer Y. Understanding progressive multifocal leukoencephalopathy risk in multiple sclerosis patients treated with immunomodulatory therapies: a bird's eye view. Front Immunol. 2018; 9: 138.
- Tysabri (natalizumab) benefits/risk update, September 2017, Biogen Information Materials.
- Tan CS, Koralnik I. Progressive multifocal leukoencephalopathy and other disorders caused by JC virus: clinical features and pathogenesis. Lancet Neurol. 2010; 9(4): 425–437.
- Gheuens S, Wüthrich C, Koralnik IJ. Progressive multifocal leukoencephalopathy: why gray and white matter. Annu Rev Pathol. 2013; 8: 189–215.
- Koralnik IJ, Wüthrich C, Dang X, et al. JC virus granule cell neuronopathy: a novel clinical syndrome distinct from progressive multifocal leukoencephalopathy. Ann Neurol. 2005; 57(4): 576–580.
- Du Pasquier RA, Corey S, Margolin DH, et al. Productive infection of cerebellar granule cell neurons by JC virus in an HIV+ individual. Neurology. 2003; 61(6): 775–782.
- Havrdova E, Galetta S, Hutchinson M, et al. Effect of natalizumab on clinical and radiological disease activity in multiple sclerosis: a retrospective analysis of the Natalizumab Safety and Efficacy in Relapsing-Remitting Multiple Sclerosis (AFFIRM) study. Lancet Neurol. 2009; 8(3): 254–260.
- O'Connor P, Goodman A, Kappos L, et al. Long-term safety and effectiveness of natalizumab redosing and treatment in the STRATA MS Study. Neurology. 2014; 83(1): 78–86.
- McGuigan C, Craner M, Guadagno J, et al. Stratification and monitoring of natalizumab-associated progressive multifocal leukoencephalopathy risk: recommendations from an expert group. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2016; 87(2): 117–125.
- Tysabri, INN-natalizumab — Europa EU. https://www.ema.europa.eu/documents/product-information/tysabri-epar-product-information_pl.pdf : 6-7 (31.03.2019).
- Vermersch P, Kappos L, Gold R, et al. Clinical outcomes of natalizumab-associated progressive multifocal leukoencephalopathy. Neurology. 2011; 76(20): 1697–1704.
- Kleinschmidt-DeMasters BK, Miravalle A, Schowinsky J, et al. Update on PML and PML-IRIS occurring in multiple sclerosis patients treated with natalizumab. J Neuropathol Exp Neurol. 2012; 71(7): 604–617.
- Wattjes MP, Wijburg MT, Vennegoor A, et al. Dutch-Belgian Natalizumab-associated PML study group. MRI characteristics of early PML-IRIS after natalizumab treatment in patients with MS. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 2016; 87(8): 879–884.
- Schippling S, Kempf C, Büchele F, et al. JC virus granule cell neuronopathy and GCN-IRIS under natalizumab treatment. Ann Neurol. 2013; 74(4): 622–626.
- Agnihotri SP, Dang X, Carter JL, et al. JCV GCN in a natalizumab-treated MS patient is associated with mutations of the VP1 capsid gene. Neurology. 2014; 83(8): 727–732.
- Wijburg MT, Siepman D, van Eijk JJJ, et al. Concomitant granule cell neuronopathy in patients with natalizumab-associated PML. J Neurol. 2016; 263(4): 649–656.
- Dang X, Koralnik IJ. Gone over to the dark side: Natalizumab-associated JC virus infection of neurons in cerebellar gray matter. Ann Neurol. 2013; 74(4): 503–505.
- Dang X, Vidal JE, Oliveira AC, et al. JC virus granule cell neuronopathy is associated with VP1 C terminus mutants. J Gen Virol. 2012; 93(Pt 1): 175–183.
- Kamourieh S, Gananandan K, Raffel J, et al. Natalizumab granule cell neuronopathy: FDG-PET in diagnosis and immune reconstitution with G-CSF. Neurol Neuroimmunol Neuroinflamm. 2017; 4(5): e384.
