PRZYPADKI KLINICZNE

Dorota Bielińska-Ogrodnik1, Monika Lichodziejewska-Niemierko2, Monika Żurawska3

Bąblowica wątroby u chorego dializowanego otrzewnowo — opis przypadku

Liver echinococcal disease in peritoneal dialysis patient — case report

WSTĘP

Bąblowica jest rzadką u ludzi chorobą pasożytniczą wywoływaną przez tasiemce z rodzaju Echinococcus. Na podstawie danych Państwowego Zakładu Higieny w Warszawie, który prowadzi rejestr zachorowań na bąblowicę, w Polsce w 2012 roku zanotowano 28 przypadków, a w latach 2003–2010 choroba występowała łącznie u 235 osób [1, 2]. Człowiek jest żywicielem pośrednim, który może zarazić się przypadkowo po zjedzeniu nieumytych jagód i owoców leśnych z przyczepionymi jajami bąblowca, poprzez wodę zanieczyszczoną odchodami zakażonych zwierząt, a także dotykając sierści, pyska czy języka zarażonego psa lub lisa. Po zakażeniu onkosfera wykluwająca się z jaja w jelicie cienkim przedostaje się do układu żyły wrotnej i wędruje z krwią do miejsca, w którym wytwarza powiększającą się torbiel. W zależności od lokalizacji torbieli bąblowcowej mogą zostać uszkodzone różne narządy wewnętrzne: wątroba, płuca, śledziona, nerka, kości, serce, mózg i inne. Diagnostyka obejmuje badania obrazowe, takie jak ultrasonografia (USG) i tomografia komputerowa (TK), oraz badania serologiczne. Znane są różne metody leczenia, a ich dobór jest uwarunkowany lokalizacją zmiany oraz stanem klinicznym chorego. Opisano szereg powikłań wynikających zarówno z obecności torbieli, jak i jej leczenia.

OPIS PRZYPADKU

Chory w wieku 49 lat zgłosił się do szpitala z powodu duszności wysiłkowej, która według jego relacji trwała od 3 tygodni i stopniowo narastała. Na podstawie wyników badań laboratoryjnych i obrazowych rozpoznano schyłkową niewydolność nerek, nadciśnienie tętnicze i kardiomiopatię rozstrzeniową. Rozpoczęto w trybie pilnym leczenie hemodializą, a następnie, po 2 tygodniach od implantacji cewnika Tenckhoffa, dializą otrzewnową.

Przeprowadzono diagnostykę kardiologiczną: w badaniu koronarograficznym nie uwidoczniono zmian w naczyniach wieńcowych, a na podstawie badania echokardiograficznego rozpoznano kardiomiopatię rozstrzeniową z niewydolnością serca (frakcja wyrzutowa 33%). W badaniu angio-TK klatki piersiowej nie stwierdzono cech zatorowości płucnej.

Kolejnym problemem diagnostycznym była zmiana ogniskowa wykryta w USG jamy brzusznej. Wykonujący badanie radiolog opisał: „W płacie prawym wątroby, w segmencie 7/8, zmiana o wymiarach 43 × 40 mm, centralnie bezechowa z hiperechogenną otoczką i hipoechogennym rąbkiem wokół niej — obraz może odpowiadać torbieli bąblowcowej”. Diagnostykę obrazową poszerzono o TK, w której stwierdzono: „Podprzeponowo w segmencie 7 i 8 wątroby widoczna hipodensyjna niejednorodna struktura o wymiarach 68 × 47 mm, otoczona zewnętrzną otoczką nieznacznie wyższej densyjności. W części centralnej widoczne cienkościenne koncentryczne przegrody. Część obwodowa wzmacnia się w fazie miąższowej, frakcja centralna nie wykazuje istotnego wzmocnienia. Obraz w pierwszej kolejności przemawia za etiologią pasożytniczą, na przykład torbielą bąblowcowa”. Choremu wykonano gastroskopię i kolonoskopię, których wyniki były prawidłowe.

W Klinice Chorób Tropikalnych i Pasożytniczych Uniwersyteckiego Centrum Medycyny Morskiej i Tropikalnej w Gdyni przeprowadzono badania serologiczne. Oto ich wyniki:

1. Test ELISA IgG Ekst = 3,373(+), ELISA Em2plus(–)uj.

2. „Z nadesłanym materiałem klinicznym (płyn z torbieli wątroby) wykonano odczyn immunoBlot IgG zestawem Echinococcus Western Blot (LDBIO DIAGNOSTICS — Francja). Uzyskano wzór P-5, obraz charakterystyczny dla zarażenia Echinococcus multilocularis/granulosus”.

3. „Z przesłanym materiałem klinicznym (aspirat z torbieli wątroby) wykonano PCR ze starterami swoistymi dla Echinococcus multilocularis i granulosus. Uzyskano prążek ze starterami swoistymi dla Echinococcus granulosus”.

Rozpoczęto leczenie albendazolem w dawce 200 mg, a następnie (po kontrolnym oznaczeniu stężenia leku w surowicy) w dawce 400 mg/dobę. Chorego skierowano do Kliniki Chirurgii Uniwersyteckiego Centrum Klinicznego, w której zaplanowano leczenie metodą PAIR (puncture, aspiration, injection, reaspiration — nakłucie, aspiracja, wstrzyknięcie, ponowna aspiracja). Pod kontrolą USG nakłuto jamę torbieli bąblowcowej w prawym płacie wątroby (średnica 4 cm) i zaaspirowano 12 ml ropnej treści. Podano 4 ml alkoholu sterylnego i po 5 minutach zaaspirowano treść z torbieli. Średnica torbieli zmniejszyła się do 3 cm. Zabiegł odbył się bez powikłań.

Rycina 1. Cytoza i rozmaz mikroskopowy płynu z jamy ciała

Ze względu na brak trwałego efektu pierwszego zabiegu (USG wykazało, że torbiel ponownie się powiększyła) po kilku miesiącach ponownie wykonano sklerotyzację alkoholową torbieli. W 1. dobie po zabiegu u chorego wystąpiła gorączka 39°C, a następnie zmętnienie dializatu. Nie obserwowano dolegliwości bólowych jamy brzusznej.

W płynie dializacyjnym stwierdzono wysoką cytozę (1,200 G/l), pobrano materiał na posiew i rozpoczęto empiryczną antybiotykoterapię (wankomycyna dootrzewnowo, ciprofloksacyna doustnie). Posiew płynu dializacyjnego pobrany przy przyjęciu i dwa kolejne okazały się ujemne. Po 2 dniach obserwowano obniżającą się cytozę i wykonano rozmaz dializatu, który wykazał eozynofilię. Zweryfikowano rozpoznanie na chemiczne zapalenie otrzewnej (najpewniej po podaniu alkoholu) i odstawiono antybiotyki. Objawy ustąpiły samoistnie i chory został wypisany do domu. Pacjent kontynuuje terapię dializą otrzewnową z dobrymi parametrami adekwatności i ultrafiltracją, co raczej wyklucza rozsiew bąblowca do otrzewnej.

Po ponownej konsultacji chirurgicznej, w ramach przygotowania do zabiegu przeszczepienia nerki, chory został zakwalifikowany do chirurgicznego wycięcia torbieli i obecnie oczekuje na zabieg.

DYSKUSJA

Torbiele bąblowca są wykrywane u ludzi zazwyczaj po wielu latach od zakażenia (5–20 lat) ze względu na powolny rozwój larwy i niecharakterystyczne objawy kliniczne zależne od zajętego narządu [3].

Najczęściej torbiel bąblowca jest zlokalizowana w wątrobie, dokąd przedostaje się z układu żyły wrotnej. Pacjenci zgłaszają się do lekarza z powodu bólu pod prawym łukiem żebrowym, uczucia pełności w brzuchu lub z żółtaczką. Opisany powyżej chory był diagnozowany z powodu przewlekłej niewydolności nerek i przypadkowo stwierdzono obecność torbieli w wątrobie. Bardzo charakterystyczny obraz torbieli bąblowcowej widoczny w USG i TK wynika z jej struktury. Składa się ona z endocysty mającej wewnętrzną warstwę komórkową i zewnętrzną warstwę bezkomórkową oraz pericysty zbudowanej z tkanki łącznej.

Powikłania tak położonej zmiany obejmują: uszkodzenie mechaniczne narządu, zakażenia ropne, przetoki z drogami żółciowymi, a także pęknięcie torbieli z zapaleniem otrzewnej i wstrząsem anafilaktycznym. Przerwanie ciągłości torbieli samoistne, na skutek urazu lub związane z procedurami leczniczymi może powodować rozsiew larw do kolejnych narządów i tworzenie kolejnych torbieli [4]. Każde pęknięcie torbieli jest związane z reakcją alergiczną o różnym stopniu nasilenia.

Metoda leczenia zależy od wielkości torbieli, jej położenia i występujących powikłań. Jedną z opcji terapeutycznych jest metoda PAIR. Polega ona na nakłuciu torbieli, aspiracji jej treści, a następnie podaniu do niej środka przeciwpasożytniczego, na przykład 0,04% roztworu chlorheksydyny, 95% etanolu. Po tym ponownie wykonuje się aspirację. Do najczęstszych powikłań takiego zabiegu należą reakcje alergiczne i wstrząs anafilaktyczny [5].

U opisywanego pacjenta dwukrotnie przeprowadzono zabieg PAIR z użyciem etanolu. Po drugim zabiegu wystąpiły objawy zapalenia otrzewnej. Początkowo zastosowano leczenie typowe dla bakteryjnego dializacyjnego zapalenia otrzewnej, a następnie odstąpiono od antybiotykoterapii. W rozmazie dializatu występowała znaczna eozynofilia, a posiewy były ujemne. Rozważano odczyn na rozlanie zawartości torbieli do otrzewnej lub na zastosowany w sklerotyzacji etanol jako potencjalne przyczyny stanu zapalnego. Wielomiesięczna obserwacja chorego i prawidłowy przebieg dializoterapii otrzewnowej po incydencie zapalenia otrzewnej wydają się wykluczać rozsiew bąblowca do otrzewnej.

W literaturze dostępne są nieliczne doniesienia dotyczące zapalenia otrzewnej charakteryzującego się zwiększonym (powyżej 10%) odsetkiem eozynofili w rozmazie. Większość z nich przebiegała łagodnie i sugerowano, że przyczyną było uczulenie na materiały, z których wykonany jest cewnik, lub uczulenie na antybiotyki podawane w ramach terapii (wankomycyna, gentamycyna, cefalosporyny).

W pracy opublikowanej na łamach „Nephrology Dialysis Transplantation” w 2000 roku opisano chemiczne zapalenie otrzewnej, które wystąpiło u 21 pacjentów w Turcji, stosujących płyny dializacyjne krajowej produkcji. Okazało się, że płyny te zawierały wysokie stężenie aldehydu octowego i innych produktów degradacji glukozy. Zapalenie przebiegało z wysoką cytozą dializatu oraz jego ujemnymi posiewami [6]. U pacjenta opisywanego w niniejszym artykule prawdopodobnie etanol w wysokim stężeniu wykorzystywany podczas zabiegu PAIR mógł spowodować miejscową reakcję alergiczną i chemiczne zapalenie otrzewnej przebiegające z wysokim odsetkiem eozynofilii w dializacie. Jest to pierwszy taki przypadek przedstawiony w literaturze dostępnej przez PubMed i MEDLINE.

Adres do korespondencji:

lek. Dorota Bielińska-Ogrodnik

Klinika Nefrologii, Transplantologii i Chorób Wewnętrznych

Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego

ul. Dębinki 7, 80–952 Gdańsk

tel.: 58 349 28 22, faks: 58 341 68 78

e-mail: dorota.ogrodnik@fmc.pl

PIŚMIENNICTWO

1. Wnukowska N., Salamatin R., Gołąb E. Występowanie bąblowicy u ludzi w Polsce w latach 2003–2010 w świetle wyników badań serologicznych wykonanych w NIZP-PZH. Przegląd Epidemiologiczny 2011; 65 (3): 455–458.

2. Gołąb E. Tasiemczyce tkankowe w Polsce w 2012 roku. Przegląd Epidemiologiczny 2014; 68 (2): 379–381.

3. Hołody-Zaręba J., Zaręba K., Kędra B. Bąblowica — endemiczna choroba pasożytnicza. Przegląd Gastroenterologiczny 2012; 7 (1): 7–12.

4. Yilmaz M., Akbulut S., Kahraman A., Yilmaz S. Liver hydatid cyst rupture into the peritoneal cavity after abdominal trauma: case report and literature review. Int. Surg. 2012; 97 (3): 239–244.

5. Filice C., Brunetti E., Bruno R., Crippa F.G. Percutaneous drainage of echinococcal cysts (PAIR — puncture, aspiration, injection, reaspiration): results of a worldwide survey for assessment of its safety and efficacy. Gut 2000; 47: 156–157.

6. Tuncer M., Sarıkaya M., Sezer T. i wsp. Chemical peritonitis associated with high dialysate acetaldehyde concentrations. Nephrol. Dial. Transplant. 2000; 15 (12): 2037–2040.

1 Klinika Nefrologii, Transplantologii i Chorób Wewnętrznych Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego

Stacja Dializ Otrzewnowych Fresenius Nephrocare

2 Klinika Nefrologii, Transplantologii i Chorób Wewnętrznych Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego

Stacja Dializ Otrzewnowych Fresenius Nephrocare

Zakład Medycyny Paliatywnej Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego

3 Klinika Nefrologii, Transplantologii i Chorób Wewnętrznych Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego